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Abril-Junio April-June

2003

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Teratoma sacrococcgeo: Informe de veinte casos

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ARTCULO ORIGINAL

Teratoma sacrococcgeo: Informe de veinte casos

Jos Antonio Gutirrez Urea,+ Carlos Alberto Caldern Elvir , * Jos Manuel R uano Aguilar , ** Elvir, Ruano Aguilar, ++ Eduardo Vsquez Gutirrez, Juan Carlos Duarte V alencia,* Alba Roco Barraza Len Valencia,

Resumen
El teratoma sacrococcgeo es la principal neoplasia germinal extragonadal de la infancia. Generalmente se detecta en la edad neonatal y puede estar propenso a malignizarse, el tratamiento es quirrgico. Se analizaron aspectos clnicos, histopatolgicos, quirrgicos y la sobrevida libre de enfermedad. El estudio es retrospectivo, descriptivo, observacional y clnico. Se revisaron los expedientes de pacientes con diagnstico de tumor sacrococcgeo atendidos en la institucin durante 21 aos. Se tabularon: sexo, edad, manifestaciones clnicas y tamao. Se clasificaron de acuerdo al tratamiento diagnstico, histopatolgico y sobrevida sin enfermedad. Fueron 20 pacientes (6 nios y 14 nias) relacin 1:2.3, edad de 1 da a 14 aos; la principal manifestacin fue aumento de volumen en 18 (90%). El teratoma fue maduro en 15 (75%) e inmaduro en 5 (25%). Hubo degeneracin de un teratoma maduro a maligno. La reseccin del tumor y coccigiectoma se realiz en 75%. La sobrevida libre de enfermedad fue 100% y no existi mortalidad trans ni postoperatoria. Existe el riesgo de transformacin maligna en un 5% de los teratomas maduros, la reseccin completa del tumor es la modalidad teraputica de eleccin y su vigilancia con marcadores tumorales es indispensable. Palabras clave: Teratoma sacrococcgeo, tumor germinal extragonadal, coccigiectoma.

Summary
Sacrococcygeal teratoma is the main extragonadal germinal neoplasm in childhood. It is usually detected in neonates, and has tendency to become malignant; thus, the importance of surgical treatment. Clinical histopathologic features, as well as surgical approach and diseasefree were analyzed. This is a clinical, retrospective, observational study. Clinical charts of patients with diagnosis of sacrococcygeal tumor seen at this institution during 21 years were reviewed; sex, age, size of tumor, and clinical features were included. These were classified based on histopathologic diagnosis, treatment, and disease free survival. There were 20 patients (six boys and 14 girls in a 1:2.3 ratio); aged 1 day to 14 years. The main positive manifestation was increase of volume in 18 (90%). The teratoma was mature in 15 cases (75%) and immature in five (25%); one mature teratoma became malignant. Resection of the tumor was done by means of coccygectomy in 75% of patients. Diseasefree survival was 100%; there was no trans or postoperative mortality. Risk of malignant transformation in mature teratomas is 5%. Complete resection of the tumor is an elective therapy and surveillance with tumor markers is necessary. Key words: Sacrococcygeal teratoma, extragonadal germinal tumor, coccygectomy.

Departamento de Ciruga Peditrica y Oncolgica. Hospital ngeles de las Lomas, Hospital ngeles del Pedregal. + Instituto Nacional de Pediatra, Departamento de Ciruga Oncolgica. ++ Instituto Nacional de Pediatra, Hospital Regional de Especialidades Monterrey. ** Jefe de la Divisin de Ciruga Hospital ngeles de las Lomas.

INTRODUCCIN El teratoma sacrococcgeo (TSC) es la neoplasia germinal extragonadal ms comn del recin nacido y tiene una baja morbimortalidad en el periodo neonatal.1 Los teratomas se clasifican de acuerdo al punto de vista histopatolgico en maduros, inmaduros y malignos.1,2 Los de tipo maduro contienen elementos bien diferenciados y de aspecto clnico benigno. Los teratomas inmaduros son reconocidos por la presencia de tejido embrionario con o sin elementos maduros, y sin elementos malignos. (Vgr. tumor de senos endodrmicos, coriocarcinoma, etc.) La histologa se ha informado como el principal factor pronstico de los teratomas.

Correspondencia: Dr. Jos Antonio Gutirrez Urea Instituto Nacional de Pediatra Departamento de Ciruga Oncolgica Insurgentes Sur 3700-C Colonia Insurgentes Cuicuilco Delegacin Coyoacn, CP . 04530 Mxico, Distrito Federal. Aceptado: 10-06-2003

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El tratamiento del teratoma sacrococcgeo maduro es fundamentalmente quirrgico, sin embargo, en los pacientes con ms de cuatro meses de vida extrauterina tienen mayor riesgo de transformacin maligna, de ah la importancia de la extirpacin quirrgica.1,2 El motivo del presente estudio es conocer el perfil clnico, de laboratorio, de gabinete y tratamiento quirrgico de los pacientes con TSC, atendidos en el Instituto Nacional de Pediatra de la ciudad de Mxico durante un periodo de 21 aos. MA TERIAL Y MT ODOS MATERIAL MTODOS Revisamos los expedientes clnicos y de necropsia de todos los pacientes atendidos con el diagnstico histopatolgico de teratoma sacrococcgeo (TSC), en el periodo del 1 enero de 1981 al 31 de diciembre del 2001, en el Departamento de Ciruga Oncolgica del Instituto Nacional de Pediatra de la ciudad de Mxico, D.F. Se registr la edad en el momento del diagnstico, sexo, :rop odarobale FDP antecedentes prenatales, tipo de parto, sntomas principales y tamao del tumor. En todos los pacientes se revisaron ed AS, sacrococcgea cidemihparG y de trax, la radiografa simple VC de regin ultrasonido (USG) y tomografa computada (TC) a nivel de arap la regin plvica y abdominal. Se determin el tipo de procedimiento quirrgico, las complicaciones transoperatorias acidmoiB arutaretiL :cihpargideM y postoperatorias, el sistema de estadificacin fue el mismo sustradode-m.e.d.i.g.r.a.p.h.i.c al utilizado por Altman,1 el cual se describe en la figura 1. Se investig la variedad histopatolgica, el nivel de alfafetoprotena (AFP) pre y postoperatorio y la sobrevida libre de enfermedad. Inicialmente se presentaron todas las caractersticas clnicas y radiolgicas mediante medias para variables numricas y en nmero de pacientes y porcentaje en las categoras. RESUL TADOS RESULT En 21 aos se ingresaron al Servicio de Oncologa Quirrgica 25 pacientes con diagnstico de tumor en la regin sacrococcgea, 20 (80%) correspondieron a teratoma sacrococcgeo; de estos, seis eran nios y 14 nias con una relacin de 1:2.3, cuya edad al momento del diagnstico vari entre 1 da y 20 meses, dos casos fueron adolescentes. Los cinco pacientes que no presentaron teratoma sacrococcgeo correspondieron a lipoma sacrococcgeo, quiste dermoide, lipomeningocele, fetus in fetus y un tumor tritn. Los antecedentes prenatales de importancia fueron polihidramnios, embarazo gemelar y preeclampsia en un caso, respectivamente. La edad gestacional al momento del parto fue a trmino en 17 casos (ms de 37 semanas de gestacin) y los tres restantes fueron prematuros (menos de 37 semanas de gestacin). El parto por va vaginal ocurri en 15 pacientes y cinco fueron atendidos por cesrea.

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La edad al momento del diagnstico, sexo, manifestacin clnica, estadio y tipo de tratamiento son presentados en el cuadro I. La principal manifestacin clnica fue el aumento de volumen en la regin sacrococcgea y la deformidad en el rea perineal en 18 pacientes, estos casos correspondieron a estadios I, II y III segn la clasificacin de Altman; un recin nacido manifest retencin urinaria asociada a masa presacra y otro present masa abdominal y sndrome de compresin de vena cava inferior manifestado por edema en rea peri-anal y genital as como en miembros inferiores, ambos se agruparon en el estadio IV (Cuadro II y Figura 1). El tamao del TSC vari de 4 a 20 cm; en trece pasustradode-m.e.d.i.g.r.a.p.h.i.c cientes la tumoracin midi entre 5 y 10 cm, seis fueron mayores de 10 cm y el restante fue menor de 5 cm, y correspondi a un paciente con estadio IV de la clasificacin de Altman. La AFP se determin en los ltimos once casos atendidos, con niveles que variaron de 90 a 116,780 ng/mL, slo hubo un caso con 225,000 unidades y correspondi a una recidiva con diferenciacin a tumor de senos endodrmicos. La radiografa simple de la regin sacrococcgea mostr efecto de masa en todos los pacientes, hubo calcificaciones intra-tumorales slo en cinco casos (25%). La radiografa de trax fue normal en 15 casos y en el resto no se realiz. El ultrasonido mostr imgenes mixtas en trece pacientes, es decir, zonas qusticas y slidas. La TC fue practicada en los ltimos 11 casos, y revel componente de tumor slido y qustico (densidades mixtas) bien delimitado al sacro y la pelvis, sin datos de metstasis a distancia (Figura 2). El procedimiento quirrgico fue la reseccin del teratoma sin coccigiectoma en cuatro casos, y en 15 se agreg la coccigiectoma (Figura 3). Los pacientes de ambos grupos se encuentran vivos y sin actividad tumoral; un paciente que no pudo ser operado present una variedad poco comn de teratoma sacrococcgeo, que consisti en una tumoracin grande muy vascularizada que produjo anemia e insuficiencia cardiaca congestiva refractaria que condicion su muerte (Figura 4). La variedad histopatolgica de los TSC fue: 15 maduros (75%) y cinco inmaduros (25%); un paciente fue atendido inicialmente por otro servicio, con sospecha de lipomeningocele se resec en forma parcial sin coccigiectoma. Posteriormente sufri transformacin a tumor de senos endodrmicos, requiri de quimioterapia preoperatoria, con adecuada respuesta clnica, radiolgica y disminucin de los niveles sricos de la alfafetoprotena; realizndose un segundo procedimiento quirrgico de abordaje abdominoperineal. Su evolucin fue satisfactoria y permaneci libre de enfermedad durante los 36 meses de seguimiento. La complicacin ms frecuente postoperatoria fue la infeccin de la herida en cuatro casos, se resolvi con

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manejo mdico, ninguno de ellos presenta trastorno en la continencia anorrectal en los pacientes mayores de 5 aos (Figura 5). La sobrevida libre de enfermedad fue de 100% en aqullos sometidos a reseccin total. El nico fallecimiento fue el paciente que tuvo el tumor muy vascularizado que por sus condiciones hemodinmicas no se pudo intervenir quirrgicamente.

DISCUSIN El teratoma sacrococcgeo (TSC) se ha documentado como la causa ms frecuente de neoplasia germinal extragonadal en el recin nacido, con una incidencia de 1 en 40,000 nacidos vivos.1,3,4 La incidencia del sexo y la edad al momento del diagnstico se encuentra documentado en la literatura inter-

Cuadro I. Descripcin general de pacientes con teratoma sacrococcgeo atendidos en el Instituto Nacional de Pediatra de 1981 al 2001. Caso 1 Edad 14 aos 4 meses Sexo F Presentacin clnica Aumento de volumen Estadio II Tratamiento Tumorectoma Coccigiectoma Quimioterapia Tumorectoma. Tumorectoma Tumorectoma Tumorectoma Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma No se intervino Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Quimioterapia Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Quimioterapia Tumorectoma Coccigiectoma Tumorectoma Coccigiectoma Histologa Seguimiento Maduro 5 aos

2 3 4 5 6 7 8 9 10 11 12 13

5 meses 1 mes 2 meses 10 das 12 aos 7 meses 1 da 23 das 2 meses 1 mes 1 da 1 da 1 ao 8 meses

M F F F M M F M F F F F

Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen Retencin urinaria y masa pre sacra Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen Insuficiencia cardiaca Aumento de volumen Aumento de volumen

II III II IV I I II II II III II III

Maduro Maduro Maduro Maduro Maduro Maduro Maduro Maduro Maduro Inmaduro Inmaduro Maduro

5 5 6 4

aos aos aos aos

5 aos 5 aos 1 ao 1 ao 1 ao 5 das 6 meses 3 aos

14 15 16 17 18

1 da 2 das 5 das 20 das 15 das

F F M F F

Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen Aumento de volumen

II II III II II

Maduro Maduro Maduro Maduro Maduro

1 ao 1 ao 3 aos 6 meses 6 meses

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I IV

19 20

23 das 30 das

F M

Aumento de volumen Masa abdominal Edema miembros inferiores

Inmaduro Inmaduro

11 meses 4 meses

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nacional, en la mayora son sexo femenino con una relacin de 2-3:1 semejante a nuestros resultados.1,5,6 En el presente estudio catorce de los veinte pacientes (70%) fueron diagnosticados en los primeros 30 das de vida, similar a lo publicado por otros autores.1,6-8 La principal manifestacin clnica fue el aumento de volumen en la regin sacrococcgea y deformidad perineal en 18/20 (90%), semejante a lo informado por Sharma y cols.9 El tamao del tumor vari desde 4 cm a 20 cm sin tener implicacin pronstica en la sobrevida libre de enfermedad, con resultados similares a los descritos por Altman,1 Carney,2 y Billik.6 Un recin nacido present una variante rara de TSC. Consisti en un tumor muy vascularizado que desarroll insuficiencia cardiaca y anemia, lo cual provoc su muerte,3,10-16 es importante mencionar que desde el informe de Flake3 en 1986 y hasta el presente informe se han documentado slo 12 pacientes con estas caractersticas, de los cuales han sobrevivido cuatro (33%) con una mortalidad de 67%, convirtiendo esta entidad en una urgencia quirrgica neonatal al momento de su diagnstico. Lindahl10 en 1988 describi la tcnica quirrgica idnea para los TSC gigantes y altamente vascularizados; a partir de dicho informe han sobrevivido otros tres pacientes, debido tambin al avance en los conocimientos en terapia intensiva neonatal y del comportamiento biolgico de este tipo de tumor. Los estudios de imagenologa mostraron una masa homognea sin disrafia en la regin sacra, pero, el diagnstico definitivo de la variedad histopatolgica del TSC slo puede ser establecido posterior a la reseccin del mismo en conjunto con los marcadores tumorales, en especial la AFP . Aunque la calcificacin en una radiografa simple es altamente sugestiva de teratoma, slo en cinco pacientes (25%) se detect este dato, el cual difiere de lo informado por otros autores quienes mencionan que del 40 al 50% de los pacientes con TSC presentan calcificaciones intratumorales.4 El USG y la TC pueden ayudar a definir las caractersticas fsicas de la masa y la existencia de metstasis a distancia, pero no brindan un diagnstico definitivo del tumor. En la actualidad es utilizada la biopsia por aguja delgada, pero, especialmente en los teratomas no es concluyente para determinar si es benigno o maligno, ya que requiere de un muestreo histopatolgico exhaustivo para descartar un componente maligno dentro del tumor.17 Los diagnsticos diferenciales a considerar son: mielomeningocele, linfangioma, absceso renal, lipoma, quiste pilonidal, prolapso rectal1,5,9 en nuestra casustica se presentaron como tumor sacrococcgeo diferente a TSC cinco casos: lipomeningocele, fetus in fetus, lipoma, quiste dermoide y tumor tritn.

La mayora de los pacientes (75%) fueron estadios II o III de Altman. En 18 se present con una masa en la regin sacrococcgea evidente; en los dos restantes sus manifestaciones clnicas principales fueron diferentes, uno present retencin urinaria de difcil manejo y masa presacra, el otro masa abdominal (en hipogastrio) con edema importante de miembros plvicos, perin y genitales, ambos correspondieron al grupo IV de Altman. La presente serie, aunque es pequea en nmero, difiere a lo publicado por Altman1 y Billik6 en dnde predominaron los estadios I y II con el 96%. Es importante mencionar que el clnico debe sospechar la presencia de teratoma sacrococcgeo en un recin nacido con o sin masa evidente en abdomen inferior, que se acompaa de datos de obstruccin bien sea urinaria o intestinal, as como de estados clnicos sugestivos de sndrome de vena cava inferior (edema perineal, genital o de miembros plvicos) sin otra causa evidente o yatrgena predisponente. El procedimiento quirrgico para el TSC ha sido ampliamente documentado y consiste en la reseccin completa del tumor a travs de un abordaje sacro o posterior o un abordaje combinado abdomino sacro con excisin del cccix.6,7,18 Diversos autores han demostrado que no realizar coccigiectoma en el momento de resecar el tumor predispone a recurrencia de la enfermedad;7,18,19 en nuestra casustica existen cuatro de 19 pacientes operados de tumorectoma sin coccigiectoma que no han presentado datos de recurrencia posterior a un seguimiento de 7 a 9 aos, pero, un paciente se capt ya operado de una reseccin parcial sin coccigiectoma, en l recidiv la enfermedad y en el procedimiento quirrgico se resec por completo el tumor con coccigiectoma por abordaje abdomino sacro. En 15 de los pacientes se practic tumorectoma con coccigiectoma, todos ellos se encuentran vivos y libres de enfermedad. La quimioterapia con vincristina, actinomicina D y ciclofosfamida fue utilizada en tres pacientes con teratoma maduro, uno de ellos tena como dato relevante haber sido diagnosticado a los 14 aos con cuatro meses, otro con degeneracin de terato-

Cuadro II: Estadios clnicos de Altman. Estadio I II III IV Nmero de pacientes 3 11 4 2 20 % 15 55 20 10 100

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Figura 1. Estadificacin clnica de Altman.

Figura 2. Ultrasonido y tomografa computada de un recin nacido con teratoma sacrococcgeo.

Figura 3. Procedimiento quirrgico recomendado en pacientes con teratoma sacrococcgeo.

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Figura 4. Recin nacido con diagnstico de teratoma sacrococcgeo gigante. Figura 5. Resultados estticos posteriores a la tumorectoma y coccigiectoma.

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ma maduro a tumor de senos endodrmicos, y el ltimo tena un tumor voluminoso con niveles sricos de alfafeto protena de 116,780 ng/dL, a ste se le aplic quimioterapia preoperatoria con el objetivo de disminuir el volumen tumoral. En el primer paciente de este pequeo grupo, el criterio para usar quimioterapia fue la edad, ya que se conoce que en aquellos portadores de un teratoma con ms de seis meses de evolucin, independientemente de su localizacin, la posibilidad de transformacin maligna oscila entre 50 y 60%.20 Es necesario realizar estudios en forma rutinaria en todos los pacientes con TSC, los niveles de AFP son tiles para el diagnstico, seguimiento y deteccin temprana de recadas.21,22 La alfafetoprotena (AFP) fue documentada en 11 casos en forma preoperatoria oscilando los valores de 90 a 116,780 ng/mL; en el seguimiento posoperatorio los valores se normalizaron. Lo anterior contrasta con la literatura, ya que se refiere que los pacientes menores de seis meses, portadores de TSC maduro, tienen niveles de AFP dentro del rango normal para la edad.6,21-23 El paciente del caso nmero 13 descrito en el cuadro I present niveles de AFP de 225,000 posterior a una intervencin quirrgica cuyo objeto fue resecar un lipomeningocele. Tiempo despus la tumoracin parcialmente resecada present transformacin maligna a tumor de senos endodrmicos, se aplic quimioterapia y se resec la tumoracin de forma completa con coccigiectoma, normalizndose los niveles de AFP . En conclusin, podemos afirmar que la TSC es la neoplasia germinal extragonadal ms frecuente en dicha regin, que su diagnstico debe ser temprano y oportuno para brindar un manejo quirrgico ideal que consiste en reseccin tumoral completa y coccigiectoma, con una sobrevida libre de enfermedad de 100%; el riesgo de transformacin maligna es de 5% en aquellos casos que su reseccin es incompleta o inadecuada. REFERENCIAS
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