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V13N2

Leishmaniose mucocutnea facial: desafios do diagnstico

ao tratamento
Facial mucocutaneous leishmaniasis : challenges of diagnosis to treatment

Marconi Eduardo Sousa Maciel SantosI|Emerson Filipe de Carvalho NogueiraII|Pedro Henrique de Souza
LopesII|Belmino Carlos Amaral TorresIII

RESUMO
A leishmaniose constitui um grave problema de sade pblica no Brasil e no mundo, sendo endmica
em 88 pases e a segunda doena mais importante dentre as causadas por protozorios com relevncia
mdica, superada apenas pela malria. Quando acomete a mucosa oral, a doena se torna destrutiva ou
ulcerovegetativa e granulomatosa, acompanhada pela presena de granulaes grosseiras e sulcos profundos, normalmente associada sintomatologia dolorosa, dificuldade de deglutio, sialorria, odor ftido e
sangramento. O diagnstico um verdadeiro desafio a toda equipe de profissionais, principalmente se o
paciente no reside em reas endmicas e tambm pela vasta possibilidade de diagnsticos diferenciais,
inclusive nos resultados de exames complementares e antomo-patolgico. O objetivo deste trabalho
relatar um caso raro de leishmaniose mucocutnea, discutindo as formas de diagnstico e tratamento.
Palavras-chave: Leishmaniose Mucocutnea; Leishmania; Diagnstico.

ABSTRACT
Leishmaniasis represents a serious public health problem in Brazil and abroad, being endemic in 88
countries and the second most important disease caused by protozoan with medical relevance, exceeded
only by malaria. When affecting the oral mucosa, the disease becomes destructive or ulcerovegetative and
granulomatous, followed by the presence of rough granulations and deep grooves, typically associated with
painful symptoms, swallowing difficulty, sialorrhea, fetid odor and bleeding. The diagnosis is a real challenge
to the entire professional team, especially if the patient does not reside in endemic areas and also by the
vast possibility of differential diagnoses, including the results of laboratory and anatomopathological tests.
The aim of this study is to report a rare case of mucocutaneous leishmaniasis, discussing ways of diagnosis
and treatment.
Key words: Leishmaniasis, Mucocutaneous; Leishmania; Diagnosis.

I- Especialista, Mestre e Doutor em CTBMF. Professor Adjunto da Faculdade ASCES, Caruaru PE.
II- Residente do Programa de Residncia em Cirurgia Bucomaxilofacial do Hospital Regional do Agreste (HRA) Caruaru PE.
III- Preceptor do Programa de Residncia em Cirurgia Bucomaxilofacial do Hospital Regional do Agreste, Especialista e Mestre em CTBMF.

ISSN 1679-5458 (verso impressa) ISSN 1808-5210 (verso online)

Rev. Cir. Traumatol. Buco-Maxilo-Fac., Camaragibe v.13, n.2, p. 15-20 , abr./jun. 2013

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MACIEL SANTOS, et al.

INTRODUO

alveolares, lngua, amgdalas, e regio retromolar

A Leishmaniose uma doena infecciosa, no

contagiosa, causada por diferentes espcies de

casos de imunossupresso.7

protozorios do gnero Leishmania, que podem

O diagnstico da leishmaniose um verdadeiro

acometer pele e/ou mucosas. Na sua forma

desafio a toda equipe de profissionais. A princpio,

primria, esta infeco predominantemente

as manifestaes clnicas da doena apresentam

zoontica, sendo o ser humano normalmente

um amplo diagnstico diferencial, a histria cl-

envolvido secundariamente 2, aps transmisso

nica normalmente no determina uma suspeita

atravs da picada dos mosquitos flebotomneos.

plausvel, como tambm, a deteco do parasita

Dados epidemiolgicos apontam que este tipo

difcil, especialmente nos casos de Leishmaniose

de infeco ocorre amplamente em toda a frica,

mucosa. Diagnsticos diferenciais de tais leses

sia, Amrica do Sul, Oriente Mdio, e na regio

incluem carcinoma de clulas escamosas, sfilis

do Mediterrneo. No Brasil, a incidncia de casos

terciria, psorase, lupus, e devido raridade do

confirmados tem aumentado nos ltimos 20 anos,

envolvimento gengival, a leishmaniose no a

com surtos epidmicos ocorridos especialmente nas

primeira hiptese de diagnstico nesses casos.7 A

regies Sudeste, Centro-Oeste, Nordeste e mais

apresentao clnica determinada numa grande

recentemente na Amaznia.

parte pela resposta imune do hospedeiro8, sendo

16

so raras e esto associadas principalmente com

Aps a infeco pelo protozorio, o perodo de

que outras doenas infecciosas ou no infecciosas

incubao da leishmaniose torna-se bastante vari-

podem mostrar leses semelhantes, entre elas a

vel. Estudos de casos desta infeco em populaes

paracoccidioidomicose, histoplasmose, tubercu-

isoladas observadas revelaram perodos de incuba-

lose, hansenase, granuloma letal da linha mdia,

o oscilando de 10 a 60 dias.5 Na maioria dos

pnfigo vulgar, penfigide, gengivite plasmoctica,

casos, a leishmaniose mucosa ocorre aps as leses

anemias, leucemia, e carcinoma verrucoso).4,7,8,9

cutneas, e o diagnstico do envolvimento mucoso

Gontijo e Carvalho4 (2003) ainda acrescentam

estabelecido somente meses a anos aps a cura

rinoscleroma e bouba.

clnica do stio de infeco cutnea inicial.2

O diagnstico pode ser feito, na maioria dos

A doena pode afetar a pele, mucosa, vsceras,

casos, com base nos resultados do teste cutneo

ou reas mucocutneas, variando de acordo com

de Montenegro, testes sorolgicos e outros exames,

a regio geogrfica em que as diferentes espcies

como exame histopatolgico e imunohistoqumica.

de Leishmania so encontradas e a resposta do

O teste de Montenegro possui baixa sensibilidade

hospedeiro. A forma clnica predominante em 95%

e especificidade no diagnstico de leishmaniose

dos casos notificados a cutnea, seguida pela

muco-cutnea, j os testes sorolgicos, ELISA e o

mucosa em 3%-5% dos casos. Quando acometem

teste de aglutinao direta, so altamente sensveis

a mucosa oral, a doena se torna destrutiva ou ulce-

no diagnstico dessa patologia, sendo ELISA o mais

rovegetativa e granulomatosa, acompanhada pela

confivel dos testes.10 A histopatologia pode ser

presena de granulaes grosseiras e sulcos pro-

sugestiva, mas raramente especfica suficiente-

fundos. Normalmente associadas sintomatologia

mente para fazer o diagnstico sem a identificao

dolorosa, dificuldade de deglutio, sialorria, odor

da forma amastigota.10 Mais recentemente, com a

ftido e sangramento. Na cavidade bucal, os locais

utilizao da tcnica de hibridizao ou a reao

mais afetados por essas leses so os lbios, palato

da polimerase em cadeia (PCR) tornou-se possvel

duro, palato mole e vula, enquanto que as leses

a deteco e identificao das formas amastigotas,

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nificativa ou que denotassem suspeitas de alteraes

zimtica da cepa. Esses mtodos aumentaram de

sistmicas ou envolvimentos de tecidos duros.

forma importante a sensibilidade no diagnstico da

leishmaniose, alm de serem mtodos muito mais
rpidos e exigirem somente uma pequena amostra

MACIEL SANTOS, et al.

dispensando deste modo a cultura e anlise isoen-

do material a ser estudado.10

O tratamento para a leishmaniose igualmente
varivel e ainda controverso, no havendo um consenso universal sobre o tipo de medicamento mais
eficaz, perodo de utilizao, periodos de latncia
e controle de suas sequelas. Tem sido proposto a
utilizao de alguns medicamentos como o antimnio pentavalente, compostos de lipdios associada
anfotericina, compostos orais imidazis, e vrios
outros tratamentos locais ou tpicos.

7,11,12

Figura 1 - Aspecto clnico inicial com evidncias clnicas de leso ulcerada envolvendo o rebordo alveolar
superior esquerdo.

Portanto, importante que os cirurgies bucomaxilofaciais sejam capazes de reconhecer as leses

mucocutneas causadas por leishmaniose e estarem
cientes do manejo adequado.3 O objetivo deste
trabalho relatar um caso raro de leishmaniose
mucocutnea, discutindo as formas de diagnstico
e tratamento.

As hipteses diagnsticas iniciais do caso

foram de paracoccidioidomicose ou carcinoma
espinocelular e indicou-se a realizao de bipsia
incisional da leso e exame antomopatolgico, o
qual resultou no diagnstico de Leishmaniose. Aps
o resultado e confirmao diagnstica, o paciente
foi orientado e encaminhado ao mdico clnico
e especialista em dermatologia para que tivesse

RELATO DO CASO
Paciente de 53 anos, feoderma, tabagista crnico (h 40 anos), motorista de caminho, compareceu a Faculdade ASCES em Caruaru-PE, com
queixa de sangramento e dor em regio gengival
e alveolar esquerda, com 2 meses de evoluo e
surgida sem causa aparente.
Ao exame fsico extraoral, no foi observada
nenhuma assimetria facial, e nenhuma cadeia
ganglionar foi observada durante a palpao. J
no exame fsico intraoral, observou-se leso em
rebordo alveolar superior esquerdo, com aproximadamente 2 cm de extenso, eritematosa, ulcerada,
sangrante, e dolorosa palpao (Figura 1). Os
exames complementares, tanto laboratoriais quanto
de imagens, no revelaram nenhuma alterao sig-

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conhecimento do diagnstico e instituisse um tratamento clnico e medicamentoso adequado.

Inicialmente o paciente foi submetido a aplicaes parenterais de drogas antimoniais (antimoniato
de N-metilglucamina Glucantime 300 mg/ml)
em ambiente hospitalar e aps completar seu ciclo
de aplicaes passou por um perodo de latncia e
acompanhamento clnico mdico e odontolgico.
Aps 1 ano, o paciente foi submetido a um novo
exame hematolgico especfico para Leishmaniose
(Elisa para Leishmania), o qual no observou-se a
presena do parasita. Mesmo com resultado negativo no teste Elisa, o paciente comeou a apresentar
sinais de recorrncia da leso aps 30 dias (Figura
2). Desta vez, as leses envolviam tanto o local
original como tambm a regio posterior do palato

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MACIEL SANTOS, et al.

mole, alm de envolvimento cutneo inicial no lbio

superior, septo nasal e columela (Figuras 3 e 4).

Figura 4 - Ao exame fsico intra-nasal, havia sugesto

de envolvimento de septo nasal e columela e suspeitas
de incio de envolvimento cutneo.

Figura 2 - Aspecto clnico da leso aps 30 dias do

trmino das aplicaes de medicamentos antimoniais.
Nota-se uma discreta melhora, porm com persistncia
no quadro ulcerativo.

O caso foi novamente biopsiado de forma incisional e novamente encaminhado para um centro
de referncia em tratamento de leses mucocutneas tropicais, onde iniciou um novo tratamento

18

medicamentoso com anfotericina 10 ml em soro

glicosado 50 ml em 100 ml/h, 1x/dia, por 24 dias;
sulfametoxazol 400 mg, 2 comprimidos ao dia, durante 1 ano; e timetoprima 80 mg, 2 comprimidos
ao dia, por 1 ano.

Aps 18 meses de acompanhamento, o paciente encontra-se ainda sob tratamento, porm j

apresenta melhora significativa do quadro clnico
e ausncia de queixas (Figuras 5 e 6).

B
Figura 3 - Aspecto clnico aps constatao de recidiva
da leso (A) com envolvimento de reas posteriores da
maxila bilateralmente (B).

Figura 5 - Acompanhamento 18 meses aps incio da

terepia medicamentosa vista intraoral.

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tar uma leso ulcerada, ainda no havia destruio

tecidual causada pela evoluo da doena, especialmente nas regies cutneas e cartilaginosas da
face, que poderiam deixar seqelas irreversveis.

MACIEL SANTOS, et al.

evoluo do caso relatado, pois apesar de apresen-

O aspecto clnico das leses encontradas

no paciente foram semelhantes s descritas na
literatura7,8,13, ou seja, uma margem eritematosa
laminada, com aspecto lcerovegetativo, podendo
facilmente ser confundido com outras leses. ReFigura 6 - Acompanhamento 18 meses aps o incio

latrios de envolvimento gengival na leishmaniose

da terapia medicamentosa vista extraoral

so raros, sendo comumente descrito em pacientes

HIV-positivos e/ou indivduos com a forma visceral
da leishmaniose no Velho Mundo, assim como em

DISCUSSO

pacientes com outros tipos de imunossupresso.7

A leishmaniose constitui um grave problema

O paciente do presente trabalho, no apresentava

de sade pblica no Brasil e no mundo, sendo

queixas sistmicas ou sinais e sintomas de imuno-

endmica em 88 pases e a segunda doena mais

depresso, tambm no foi observada nenhuma

importante dentre as causadas por protozorios com

evidncia de visceromegalia durante palpao

relevncia mdica, superada apenas pela malria.2

abdominal, descartando a hiptese de associao

Entretanto, a regio Nordeste do Brasil, este tipo de

com a forma visceral da leishmaniose.

doena pouco observada e os relatos de leishma-

Um exame fsico adequado e um diagnstico

niose no so to freqentes e restritos a pequenas

diferencial etiolgico de todos os casos so obriga-

reas especficas ou geralmente envolvendo pacien-

trios, no caso particular das leses gengivais, alm

tes que viajaram para reas endmicas. Entretanto,

das doenas mencionadas no diagnstico diferen-

no Agreste pernambucano, a cidade de Pesqueira

cial deve incluir tambm a doena periodontal. Em

tem registrado inmeros casos de leishmaniose

algumas regies do mundo, como o Brasil, algumas

acometendo especialmente moradores de tribos

dessas doenas ocorrem em regies endmicas

indgenas e, apesar do paciente relatado no ter

para a leishmaniose, tuberculose, histoplasmose

origem silvcola, o mesmo era residente no munic-

e paracoccidioidomicose, tendo o aspecto clnico

pio supracitado e tinha como profisso motorista de

das leses da mucosa similares a esta ltima.7,8,13

caminho e viajava bastante para diversas regies

Macroscopicamente, a substncia granulada de

do Brasil.

leses ulceradas da Leishmaniose muito maior e

Apesar de ser menos freqente do que a forma

apresenta um aspecto grosseiro em comparao

cutnea, o comprometimento da mucosa nasal e/

com as granulaes afiadas com pontos hemor-

ou oral geralmente mais grave, podendo deixar

rgicos, chamados de estomatite em forma de

seqelas e provocar bito. O tempo de evoluo

amora, desenvolvidos na paracoccidioidomicose.

o fator biolgico que determina a disseminao

No entanto, essa diferena subjetiva, porque as

do parasita e um dos principais responsveis pela

leses so semelhantes e uma doena periodontal

gravidade das leses mucosas e suas conseqn-

sobreposta pode estar presente.7 No caso clinico,

cias.2 O diagnstico precoce foi fator importante na

houve inicialmente suspeitas presuntivas de carcino-

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ma espinocelular e paracoccidioidomicose devido

meio intracelular e assim reduzindo efeitos colate-

s caractersticas clnicas e historia da doena, po-

rais, inclusive em pacientes sem resposta teraputica

rm patologias no periodonto no foi nem cogitada,

aos antimoniais pentavalentes.15 Seu uso limitado

pois o paciente era desdentado total.

pelo alto custo e pela administrao endovenosa14

O diagnstico clnico, acompanhado de exames

o que restringe seu uso a poucos centros especia-

complementares, como a realizao da bipsia da

lizados e normalmente em mbito hospitalar com

leso e exame histopatolgico propriamente dito,

acompanhamento mdico e controle das reaes

as quais foram realizadas no paciente, so tcnicas

adversas. O tratamento local de pequenas leses

confiveis por muitos autores

na concluso do

pode no ser necessrio, j leses maiores podem

diagnstico de Leishmaniose. O diagnstico pode

ser tratadas com exciso cirrgica, curetagem

ser dificultado, principalmente se o paciente no

ou crioterapia.3,9 No caso apresentado, aps a

reside em reas endmicas e tambm pela vasta

confirmao diagnstica pela bipsia, o caso foi

possibilidade de diagnsticos diferenciais ou pela

encaminhado e conduzido por equipe mdica em

inexperincia da equipe clnica responsvel. Apesar

ambiente hospitalar de referncia que optou por

do Agreste de Pernambuco apresentar registros de

no realizar nenhum tratamento local sendo a te-

muitos casos, estes geralmente acometem regies

raputica restrita a utilizao inicial deantimoniato

cutneas e so encaminhadas e tratadas por equi-

de N-metilglucamina, o qual resultou em recidiva

pes mdicas. J os casos de leses de mucosas

da leso posteriormente e com isso, uma nova

orais e/ou muco-cutneas so pouco observados

abordagem medicamentosa com substituio pelo

por Cirurgies Dentistas em suas rotinas clnicas e

uso da anfotericina associado ao sulfametoxazol e

no caso relatado, apesar da experincia da equipe,

a timetoprima.

3,14

13

20

o diagnstico surpreendeu pelo resultado e s foi

conclusivo aps o exame antomo-patolgico realizado a partir da bipsia incisional. Outra opo

CONSIDERAES FINAIS

de confirmao diagnstica seria o exame de PCR

importante que o Cirurgio Dentista, dentre

(Reao de Polimerase em Cadeia) que permite

eles o Cirurgio Bucomaxilofacial, seja capaz de

amplificar em escala exponencial a seqncia de

reconhecer as caractersticas clnicas de leses

DNA, identificando pequenas quantidades de DNA

mucocutneas faciais causadas pela leishmaniose.

da leishmaniose, com especificidade de 95% e

O diagnstico apesar de difcil, deve ser realizado

sensibilidade de 98% para diagnstico da doena.4

o mais precoce possvel e pode ser alcanado por

Pela dificuldade de realizao do exame no servio

meio de exames clnicos, laboratoriais e antomo-

pblico (SUS), e a baixa condio financeira do

patolgicos a fim de instituir terapias cirrgicas,

paciente, no foi solicitado o PCR.

ou mais freqentemente medicamentosas, sob o

Os antimoniais pentavalentes continuam sendo

acompanhamento de equipe especializada.

a droga de escolha no tratamento, entretanto a

anfoterecina B encontra indicao nos casos mais
graves ou nos indivduos que no respondem ao tratamento com antimoniais4, sendo altamente eficaz,
no entanto, apresentam alta toxicidade. A forma
lipossomal da anfotericina B age especificamente
sobre clulas-alvo (macrfagos), incorporando ao
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Caruaru PE Brasil
Fone: (81) 2103-2000
marconimaciel@gmail.com

104:e12-e16.
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